Introducción:
El linfangioma quístico es un tumor benigno infrecuente del sistema linfático que afecta habitualmente a los infantes. La opción terapéutica ideal es la extirpación quirúrgica.
Objetivo:
Sistematizar contenidos esenciales relacionados con el diagnóstico y tratamiento del linfangioma quístico.
Métodos:
Se realizó la búsqueda y el análisis de la información en un período de 10 años (2010-2020). Se emplearon las palabras clave: “linfangioma quístico” y “malformación linfática congénita quística”, en español e inglés. Se hizo la revisión bibliográfica en un total de 62 artículos publicados en las bases de datos y bibliotecas electrónicas científicas de la salud: PubMed, Google Académico, Pubmed, Medline, Biblioteca Virtual en Salud, LILACS y SciELO, mediante el gestor de búsqueda y administrador de referencias EndNote; de ellos se seleccionaron 50 relevantes para el objetivo de la revisión.
Resultados:
La información se estructuró en los siguientes aspectos: sinonimia y antecedentes históricos, epidemiología, clasificación, patogenia, bases esenciales para el diagnóstico, tratamiento, complicaciones y pronóstico. Se identificaron controversias en cuanto a la terapéutica, y se mostraron las imágenes de los infantes diagnosticados y tratados por la autora en su colaboración médica en Angola en 2018.
Conclusiones:
Se sistematizan las bases esenciales para el diagnóstico y tratamiento del linfangioma quístico para que el cirujano general que, en su desempeño profesional, brinda asistencia médico quirúrgica a infantes fuera de Cuba, se empodere de las especificidades de este tumor linfático. También se revela como factible su resección quirúrgica íntegra para evitar recidivas, discapacidad y mejorar la calidad de vida del afectado.
Introduction:
Cystic lymphangioma is a rare benign tumor of the lymphatic system that usually affects infants. The ideal therapeutic option is surgical removal.
Objective:
Systematize essential contents related to the diagnosis and treatment of cystic lymphangioma.
Methods:
The search and analysis of information was carried out over a period of 10 years (2010-2020). The keywords "cystic lymphangioma" and "cystic congenital lymphatic malformation" were used in Spanish and English. The bibliographical review was carried out in a total of 62 articles published in the databases and electronic scientific health libraries: PubMed, Google Scholar, Pubmed, Medline, Virtual Library in Health, LILACS and SciELO, through the search and reference manager called EndNote; of these, 50 that were important to the objective of the review were selected.
Results:
The information was structured in the following aspects: synonym and historical backgrounds, epidemiology, classification, pathogenesis, essential bases for diagnosis, treatment, complications and prognosis. Therapeutic disputes were identified, and images of infants diagnosed and treated by the author in her medical collaboration in Angola in 2018 were shown.
Conclusions:
The essential bases for the diagnosis and treatment of cystic lymphangioma are systematized, so that the general surgeon who, in his-her professional performance, provides surgical medical assistance to infants outside Cuba is informed on the specificities of this lymphatic tumor. Its full surgical resection is also revealed as feasible to prevent recurrence, disability and to improve the quality of life of the affected person.
- linfangioma quístico;
- malformación linfática congénita quística;
- tumor benigno;
- infantes;
- cirugía;
- escleroterapia.
- Cystic lymphangioma;
- cystic congenital lymphatic malformation;
- benign tumor;
- infants;
- surgery;
- sclerotherapy.
Introducción
El linfangioma quístico (LQ) resulta una malformación vascular congénita o adquirida de los vasos linfáticos, que impide el correcto drenaje de la linfa hacia el sistema venoso con la posterior proliferación y dilatación de estos.1)
No constituye una entidad prevalente ya que su incidencia es de un caso por cada 50 000 nacimientos, con frecuencia similar en niños y niñas, sin diferencias raciales. El 90 % se diagnostica en los dos primeros años de vida y representa el 6 % de los tumores en la infancia.1,2 El LQ se considera entre los tumores benignos con excepcional aparición en la adultez, y se localiza en orden de frecuencia a nivel cervical, cervicofacial, axilotorácico, mediastino, retroperitoneo, entre otros.3,4
Se realizó una revisión bibliográfica actualizada de artículos alusivos al tema con el objetivo de sistematizar contenidos esenciales relacionados con el diagnóstico y tratamiento del linfangioma quístico, como un medio para empoderar al cirujano general que, fuera de Cuba, brinda asistencia médico-quirúrgica especializada a la población pediátrica.
Métodos
Se revisó la literatura médica referente al linfangioma quístico de los últimos 10 años, mediante consulta digital en bases de datos y bibliotecas electrónicas científicas de la salud: PubMed, Google Académico, Pubmed, Medline, Biblioteca Virtual en Salud, LILACS, SciELO, con los descriptores “linfangioma quístico” y “malformación linfática congénita quística”, en español e inglés. Se localizaron 62 documentos y se escogieron 50 por su relevancia según el objetivo de la revisión.
Desarrollo
El linfangioma quístico, también llamado higroma quístico, hamartoma linfático o, simplemente, higroma constituye una malformación congénita de infrecuente presentación.1)
Wegner, en 1877 lo clasificó por primera vez como un tumor vascular de origen linfático.2
Higroma significa “tumor líquido”; y linfatin, “transparente, limpio o claro”, que se manifiesta como una tumoración de aspecto muy variado formada a partir de células embrionarias de los conductos del sistema linfático, por lo que se considera un defecto congénito producido durante el desarrollo embrionario. Pero no siempre la causa es congénita pues pueden aparecer en forma adquirida -sobre todo en adultos-, y secundaria a traumatismos, infecciones o neoplasias.3,4,5
No constituye un problema de salud: su incidencia es muy baja. Se reporta un hallazgo en 750 abortos espontáneos y un caso por cada 50 000 nacimientos, sin distinción de género y raza. La población pediátrica es la mayormente afectada; se puede desarrollar durante la vida intrauterina o en los dos primeros años de vida. Su aparición en la edad adulta resulta excepcional. Dentro de los tumores que aparecen en la infancia ocupa el 6 %.1,2,5) El cuello se muestra como el principal sitio de presentación (80 %).6,7
El linfangioma representa el conjunto de vasos linfáticos que forman una masa o bulto y el higroma quístico es un gran quiste o bolsa de linfa formada como resultado de la obstrucción de vasos linfáticos y puede contener varios quistes conectados entre sí.8)
Al tener en cuenta el tamaño de las dilataciones quísticas, la clasificación morfológica de Landing y Farber (1956) los agrupa en linfangioma circunscrito o capilar -quistes menores de 1 mm, se localizan en la piel y están compuestos por vasos linfáticos de pared fina-, linfangioma cavernoso o microquístico -quistes menores de 5 mm compuestos por vasos linfáticos dilatados, con un estroma linfático y tienen conexión con vasos linfáticos adyacentes normales- y linfangioma macroscópico o higroma quístico -quistes mayores de 10 mm y consiste en espacios linfáticos de varios tamaños, cuya pared contiene finos fascículos de músculo liso y no tienen conexión con los vasos linfáticos normales adyacentes.8,9)
Histológicamente, el linfangioma quístico puede considerarse un hamartoma, es decir, una estructura anómala de células normales localizadas en su lugar anatómico habitual.8 Se compone de un incremento en el número de vasos linfáticos y endotelio que, a su vez, forman quistes llenos de linfa.9,10,11
El desarrollo del sistema linfático se inicia al final de la novena semana de vida intrauterina, análogamente al sistema venoso, para luego separarse de este y formar cinco sacos linfáticos: uno retroperitoneal; y dos en las venas yugulares y ciática, respectivamente. La obstrucción de algunos canales del drenaje linfático o la agénesis del tejido linfático resultará en una linfangiectasia secundaria a la falta de comunicación normal entre los vasos linfáticos, los que terminan en fondos de saco y se dilatan lentamente hasta formar un quiste.12,13,14
El linfangioma es un tumor benigno pero tiene un comportamiento infiltrativo y no respeta fascias. Existen varias teorías que explican su formación:
Secuestro de los sacos linfáticos secundarios por los primarios durante la vida embrionaria.
Defecto de fusión con el sistema venoso.
Obstrucción de los vasos linfáticos, causante de su dilatación y acumulación de linfa.
Neoplasia benigna embrionaria con capacidad proliferativa de vasos linfáticos por un proceso de angiogénesis alterada, originada por el factor de crecimiento fibroblástico.
En la adultez existen formas infrecuentes, que posiblemente sean secundarias a un defecto del sistema linfático que se descompensa en condiciones patológicas con un aumento del volumen de linfa de causa inflamatoria, traumática o neoplásica.15,16,17
Bases esenciales para el diagnóstico y tratamiento
El diagnóstico del linfangioma quístico exige los siguientes criterios:
Diagnóstico positivo:
Clínico. La incidencia de esta entidad, habitualmente congénita, se puede presentar en niños normales o en otros con trastornos genéticos como el síndrome de Down, el síndrome de Turner, monosomía X, síndromes de Klinefelter, Noonan y Fryns, así como aquellos con retardo de crecimiento intrauterino, cardiopatías, polihidramnios, síndrome de alcoholismo fetal, aminopterina fetal y trimetadiona fetal.3,6,12,18) La tumoración quística benigna puede ser única o múltiple, de tamaño variable, consistencia blanda, indolora, mal delimitada, fluctuante, lobulada, multitabicada, translúcida, no adherida a tejidos profundos y la cubre una piel delgada.19-22 El cuello aparece como la principal localización (Fig. 1): el 75 % se ubica a nivel del triángulo posterior izquierdo, la región submandibular, el área subglótica y la nuca.23,24,25,26
Le siguen en orden de frecuencia la localización cervico-facial, axilar, axilo-torácica (Fig. 2), mediastínica, retroperitoneo, región inguinal, escroto, boca, mejilla, piernas y bazo.27,28,29) Cursa habitualmente en forma asintomática y la aparición de síntomas está en dependencia de su localización o de que surjan complicaciones como el crecimiento desmedido, el defecto estético, las alteraciones fonatorias, la infección o la hemorragia masiva.30,31,32,33
Imagenológico. Se detecta linfangioma quístico en aproximadamente uno de cada 120 ecografías obstétricas realizadas en el segundo trimestre de gestación.34,35,36 Tanto la ecografía simple o la ecografía-doppler, la tomografía computadorizada contrastada y la resonancia magnética nuclear objetivarán su naturaleza quística, tamaño, profundidad y relación con los órganos vecinos.37,38,39
Diagnóstico diferencial. Han de incluirse otras masas quísticas: quiste branquial, quiste tirogloso, timoma, teratoma quístico, hematoma, absceso caliente, tumor necrosado, linfoma de Hodgking, linfoadenitis, neuroblastoma cervical, rabdomiosarcoma, leucemia, histiocitosis X, tumor salival, neurofibroma, lipoma, tumor tiroideo, hemangioma y la tortícolis congénita.7,16,18,39
Tratamiento. El tratamiento del linfangioma quístico es médico-quirúrgico; resulta igual en niños y adultos e incluye las siguientes modalidades:
Cirugía. Es la primera elección terapéutica con la cual se logra la exéresis completa de la tumoración, su cura definitiva y un resultado estético excelente.21,40,41 Puede ser técnicamente compleja debido a las estructuras vasculo-nerviosas peligrosas que puede comprometer. Está indicada cuando hay lesiones multi- y macroquísticas extensas, cuando fracasan las modalidades conservadoras de tratamiento como la esclerosis o en las localizaciones tumorales que puedan causar dificultad respiratoria durante la esclerosis.
En los infantes está recomendada entre los 4 y 12 meses de edad en pacientes asintomáticos; y antes, en casos complicados. Como particularidades del procedimiento se preconiza realizarse bajo anestesia general, identificar en forma cuidadosa y gradual el plano de disección, las márgenes peri-tumorales, el pedículo de llenado linfático y es fundamental respetar la integridad de la cápsula peri-tumoral para evitar la recidiva del linfangioma.21,40
Dada a su predisposición a formar trayectos ampliamente hacia los tejidos blandos circundantes, suele resultar difícil extirpar por completo estas lesiones. Cuando la extirpación es incompleta, hay recurrencia y nuevo crecimiento. La cirugía no está exenta de complicaciones, puede haber deformidad estética y/o lesión neuronal cuando se realiza una disección quirúrgica extensa para lesiones grandes, infección del sitio operatorio, cicatrización anómala, hemorragia, recurrencia (12,5 %-52 %) y mortalidad (2 %-20,8 %).40,41
Escleroterapia. Es la segunda opción terapéutica cuando la cirugía resulta difícil. Se basa en la inyección intra-quística del OK-432.42,43,44) Existen reportes referentes al resultado exitoso después de un promedio de dos infiltraciones en el linfangioma quístico macro y uniquístico y seis veces para el tipo microquístico. No está exenta de complicaciones pues puede aparecer inflamación y abscedación en la zona de inyección. Otros agentes esclerosantes incluyen el alcohol puro, la bleomicina, la doxiciclina, el polidocanol y el etanol.
Otros tratamientos alternativos.26,45) En pacientes con lesiones extensas inoperables se ha utilizado el interferon alfa y la quimioterapia sistémica con la ciclofosfamida. La punción con aguja fina y el drenaje simple evacuan el líquido, pero queda intacta la cápsula del o los quistes, por tanto, la recidiva se espera. La radioterapia y laserterapia muestran resultados limitados.
En 1997 se creó el procedimiento EXIT (Ex-utero Intrapartum Therapy),46,47,48 para permitir el nacimiento de los fetos con gran linfangioma cervical y posible obstrucción congénita de la vía aérea al momento del nacimiento.
La hemorragia, la infección, el crecimiento progresivo desmedido, la desfiguración, la extensión a áreas previamente no comprometidas, la disfagia, la obstrucción de la vía aérea y la erosión de estructuras vasculares incluyen la nómina de complicaciones esperadas del linfangioma quístico.49,50
El pronóstico es bueno cuando se practica la resección quirúrgica íntegra de la masa tumoral; sin embargo, si existe compromiso de órganos vecinos, hay asociación con otras malformaciones congénitas y se aplican las mencionadas alternativas terapéuticas. El pronóstico es reservado debido al alto índice de recidiva.40,49,50
Conclusiones
Se sistematizan las bases esenciales para el diagnóstico y tratamiento del linfangioma quístico para que el cirujano general que, en su desempeño profesional, brinda asistencia médico quirúrgica a infantes fuera de Cuba, se empodere de las especificidades de este tumor linfático. También se revela que es factible su resección quirúrgica íntegra para evitar recidivas, discapacidad y mejorar la calidad de vida del afectado.
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- » Recibido: 13/10/2020
- » Aceptado: 09/02/2021
- » Publicado : 30/04/2021
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